Aim:Lymphangioma is a congenital benign malformation, presented with different size of lymphatic ducts and cysts due to obstruction of lymphatic drainage.In this study, it was aimed to evaluate the efficacy of Bleomycin injection in cystic lymphangioma(CL).
Methods:Patients with lymphangioma who treated with Bleomycin injection between June2008-2021 are evaluated as demographic characteristics, lymphangioma sizes, final results.Cyst aspiration and 3mg-Bleomycin injection were used every 3-week until cyct diameter was smaller than 2-cm.
Results:21-case,10-girl(48%) and 11-boy(52%) were treated with Bleomycin for CL in 13-year.The lymphangiomas were localized in 10-left(48%), in 8-right(38%) and in 2-midline(9.5%),in one-bilateral(4.7%). 11-cervical(53%), 2-submandibular(10%),1-mandibulocervical(5%), 4-thoracoaxillary(20%)(extending to the upper arm in three-case),b2-thoracic wall(10%) were localized.The mean age of the cases at the first injection was 13±90months(1day-8.5years); Bleomycin was administered in the first 3-days in 7(33%) of the prenatally diagnosed cases.
47 sessions of Bleomycin were applied, including 1-session in 10-case, 2-sesion in 5-case, 3-sesion in 4-case, 4-session in 2-case, and 7-session in 1-case.The mean lymphangioma size before and after Bleomycin was 243ml(1-2492ml) and 10.15ml(0.1-50.58ml) respectively.First day, 2-patient had fever, 2-patient had rash.One had lesion depigmentation one-year later.The mean follow-up was 12.7months(1-39months).
A cervical lymphangioma that didn’t regress despite two-session was excised.After one-session Bleomycin to unilateral submandibular lymphangioma at infancy, bilateral plunging ranula and cystic lymphangioma progressed and operated in another 2-year old case.CLs regressed with 5 sessions of bleomycin in 3-patient with giant thoracoaxillary lymphangioma extending to the right upper-arm; they were referred to plastic&reconstructive surgery one-year later.One of those cases had propanolol treatment in because of accompanying hemangiomatous component.
Conclusion:Bleomycin is a drug with high success in the treatment of CL; however, the cases should be followed closely for side effects such as respiratory distress, fever and rash.
Keywords: Cystic Lymphangioma, Bleomycin, Child, Ultrasound
Amaç:Lenfanjiom, lenfatik sistemin konjenital selim bir malformasyonu olup lenfatik akımın tıkanması sonucu değişken boyutlarda lenfatik kanallar ve kistlerle seyreden benign tümörlerdir. Bu çalışmada, kistik lenfanjiomda Bleomisin enjeksiyonunun etkinliğinin değerlendirmesi amaçlandı.
Metod:Haziran 2008-2021 yıllarında Bleomisin uygulanan kistik lenfanjiomlu olguların demografik özellikleri, lenfanjiom boyutları, nihai sonuçları geriye dönük olarak değerlendirildi. Ultrason takiplerinde kist çapı 2cm altına düşene kadar üç haftada bir kist sıvısı maksimum aspire edilerek 3mg Bleomisin kist içine uygulandı. Down sendromlu, multipl anomalili, kardiyak anomalili sağ dev servikal lenfanjiomlu 7.gün kaybedilen olgu çalışmaya dahil edilmedi.
Bulgular:13 yılda kliniğimizde kistik lenfanjiom nedeniyle Bleomisin uygulanan 10’u kız(%48), 11’i erkek(%52) 21 çocukta lezyonlar 10’unda(%48) sol, 8’inde(%38) sağ, 2’sinde(%9,5) orta hat, 1’inde(%4,7) bilateraldi. 11’inde(%53) servikal, 2’sinde(%10) submandibular, 1’inde(%5) mandibuloservikal, 4’ünde(%20) torakoaksiller(üçünde üst kola da uzanan), 2’sinde(%10) torakal yerleşimliydi. İlk enjeksiyon esnasında olguların ortalama yaşı 13±90ay(1gün-8,5yaş) idi; prenatal tanılı 7’sinde(%33) Bleomisin enjeksiyonu ilk üç günde yapılmıştı.
Bleomisin 10’unda 1, 5’inde 2, 4’ünde 3, 2’sinde 4, 1’inde 7 seans olmak üzere 47 seans uygulandı. Bleomisin enjeksiyonu öncesi hastaların ortalama lenfanjiom boyutu 243ml(1-2492ml) iken Bleomisin enjeksiyonları sonrası 10,15ml(0.1-50,58 ml) bulundu. Enjeksiyon sonrası ilk 24 saat 2 hastada ateş, 2 hastada döküntü gelişti. Bir hastada bir yıl sonra lenfanjiom bölgesinde depigmentasyon görüldü. Ortalama takip süresi 12,7ay(1ay-39ay) idi.
İki seans Bleomisin’e rağmen gerilemeyen bir servikal lenfanjiom eksize edildi. Sol submandibular lenfanjiomuna ilk ve tek Bleomisin sonrası döküntü gelişen diğer bir olguda 2 yaşında bilateral plunging ranula ve kistik lenfangiom gelişti, cerrahi uygulandı. Sağ üst kola da uzanan dev torakoaksiller lenfanjiomlu üç olguda 5 seans bleomisin uygulamayla kistik lenfanjiomları geriledi; cilt estetiği açısından plastik&rekonstruktif cerrahiye yönlendirildi, birinde beraberindeki hemanjiomatöz komponent açısından bir yıl propanolol tedavisi de uygulanmışdı.
Sonuç:Bleomisin, kistik lenfanjiom tedavisinde başarısı yüksek bir ilaçtır; ancak solunum sıkıntısı, ateş ve döküntü gibi reaksiyonlar açısından olgular erken dönem yakından izlenmelidir
Anahtar Kelimeler: Kistik Lenfanjiom, Bleomisin, Çocuk, Ultrason