Introduction:The unusual case of male infant with an ectopic refluxing ureter ending into ruptured Cowper’s syringocele associated with ipsilateral megaureter and renal dysplasia is presented.
Case Report:Antenatal ultrasound revealed hydronephrosis in the left kidney and multicystic dysplastic kidneys were diagnosed previously,admitted to our hospital with febrile urinary tract infection.Ultrasonography reported the identification of a diverticulum-like structure near the bulbourethral area.Voiding cystourethrography revealed that the bladder neck was highly dilated after the bladder was completely emptied the opaque material remained within a huge diverticular structure.Cystourethroscopy revealed a closed membrane with a 2 mm hole in the middle part.Initially, anterior urethral valve or Type III posterior urethral valve (PUV) was considered.As the cystoscope advanced further through the perforation hole,we revealed that this cystic space was not the bladder neck.When the ruptured section was enlarged,the fluid accumulated in the cyst was drained and the cystoscope was advanced into the bladder neck Right ureter orifice was located near the bladder neck.The left ureter orifice was not opened to the bladder or bladder neck.When the bladder neck was reexamined,it was noticed that the verumontanum had a normal structure and the middle ruptured membrane was quite distal to the verumontanum.When the cyst was entered again,it was noticed that the cystic structure in the distal part of the verumontanum located in the midline of the bladder neck was Cowper’s syringocele and the left ectopic ureter was ending into the ruptured syringocele cyst.No incontinence was detected in the patient who was expected to have urinary incontinence in the form of continuous leakage.The patient was found to have left dysplastic kidney in the DMSA scintigraphy.Several case of unilateral ectopic ureter that was opened to vesiculoseminalis has been reported in the literature.Similar to our case in a male baby with ectopic dilated ureter,left unilateral dysplastic kidney and TypeIII PUV association was reported in the literature.We believe that,this case report in the literature is a ruptured Cowper’s syringocele and was mistakenly evaluated as a TypeIII PUV.
Conclusion:To our knowledge presented ectopic ureter ending with a ruptured Cowper’s syringocele associated with ipsilateral reflux and renal dysplasia is first the case in the English literature.
Keywords: Ectopic urether, syringocele, renal dysplasia
Giriş: Rüptüre Cowper’s siringoseline açılan ektopik üreter ve aynı tarafta reflü ve renal displazi birlikteliği olan çok nadir görülen erkek bir olgunun tartışılması amaçlanmıştır.
Olgu sunumu: Antenatal ultrasonda sol böbrekte hidronefroz saptanan, multikistik displastik böbrek ön tanısı konulan erkek bebek hastanemize ateşli idrar yolu enfeksiyonu nedeniyle başvurdu. Üriner ultrasonografide, bulboüretral bölgede 24x4x13 mm boyutlarında divertikül benzeri kistik bir yapı saptandı. İşeme sistoüretrografisinde; mesane tamamen boşaldıktan sonra mesane boynunun ileri derecede dilate olduğu ve opak maddenin divertiküler bir yapı içinde kaldığı görüldü. Ek olarak sol üreterde dilatasyona neden olan vezikoüreteral reflü saptandı. Sistoüretroskopide; mesane boynuna yaklaşıldığında üretranın, ortasında 2 mm'lik bir delik bulunan ince bir membranla kapalı olduğu görüldü. Öncelikle anterior üretral valv veya Tip III posterior üretral valv düşünüldü. Ortasında küçük bir perforasyon olan bu membranın verumontanumla ilişkisini anlamak için ortasındaki rüptür genişletilerek sistoskop ilerletildiğinde ulaşılan boşluğun mesane boynu olmadığı görüldü. Rüptüre olan bölüm genişletilince kist içinde biriken sıvı boşaldı ve kistin sol üstünden sistoskop mesane boynuna ilerletilerek mesaneye girildi. Sağ üreter orifisinin trigonda değil, mesane boynuna yakın yerleşimli olduğu görüldü. Sol ürter orifisinin mesaneye ya da mesane boynuna açılmadığı tespit edildi. Mesane boynu yeniden incelendiğinde verumontanumun normal yapıda olduğu ve ortası rüptüre membranın verumontanumun oldukça distalinde olduğu fark edildi. Tekrar kist içine girildiğinde, orta hatta verumontanımın distalinde yerleşimli kistik yapının Cowper’s siringoseli olduğu ve sol ektopik üreterin rüptüre siringosel kisti içine açıldığı fark edildi. Sürekli damlama tarzında üriner inkontinans beklenen hastada inkontinans olmadığı gözlendi. DMSA sintigrafisinde, sol böbreğin nonfonksiyone displastik bir yapıda olduğu tespit edildi. Literatürde birkaç adet vesiculo seminalis'e açılan tek taraflı ektopik üreter olgusu bildirilmiştir. Literatürde erkek bebekte solda tek taraflı displastik böbrek, mesane boynuna açılan ektopik dilate üreter ve Tip III posterior üretral valv birlikteliği olarak bildirilen olgu, bizim olgumuza çok benzemektedir. Bize göre literatürdeki bu bebekte rüptüre siringoselin sıklıkla olduğu gibi karıştırılarak yanlışlıkla Tip III posterior üretral valv olarak değerlendirildiği düşünülmüştür.
Sonuç: Rüptüre Cowper’s siringoseline açılan ektopik üreter, aynı tarafa reflü ve renal displazi birlikteliği olan olgumuz bildiğimiz kadarıyla İngilizce literatürdeki ilk olgudur.
Anahtar Kelimeler: Ektopik üreter, siringosel, renal displazi