Introduction: Congenital intestinal atresias mostly
present with clinic of intestinal obstruction. Colonic atresias are rare (2-15%
of all intestinal atresias) and
only five cases of isolated ileocecal valve atresia were found in the existing literature
in English. We present a newborn with ileal
perforation due to double membranous atresia, one at ileocecal valve, and one
at cecum.
Case: Five-day-old girl born at 37 week as
2485 gr, was referred to our clinic with diagnosis of NEC. Her first plain
abdominal graph that was taken at our clinic revealed subdiaphragmatic free
air. At emergent laparotomy the abdomen was contaminated by meconium and there
were two thin walled and one perforated areas (0,5 cm diameter each) at distal
10 cm segment of ileum. The segment excised and end-ileostomy was made by
trying to preserve ileocecal valve (distal ostomy was 3 cm proximal to
ileocecal valve). But we could not catheterize ileocecal valve with 6 F
catheter and though that the valve was thinner than the catheter as it was
unused. Patient discharged without complication. At 10th month, the contrast
enema showed no passage of contrast beyond proksimal ascending colon. During
operation, distal end of ileostomy leading to ileocecal valve was found and
separated. The catheter placed to distal ileostomy did not go further through
ileocecal valve (type I atresia). Appendectomy was done and then catheter that
passed from appendix stump also stopped at 1cm distance, indicating a second
atresia at cecum. Cecum excised and membranous atresia was seen at edge of
excision (type I atresia). After opening the membrane, the catheter pushed
forward easily and the passage was controlled by injecting saline to the lumen;
there was no further distal atresia. Also there was no malrotation or
associated anomaly. Two-layer anastomosis was done between proximal ileostomy
end and ascending colon distal to cecal atresia. Six months later, the control
examination was normal.
Discussion: Our case is the second case that was presented
with intestinal perforation among ileocecal atresia cases. For colonic atresia
cases, only two cases among 224 cases were reported to have perforation of
distal microcolon as a result of contrast enema, other cases referred with clinic
of intestinal obstruction. Mortality rate is reported as 25.7% for
colonic atresia, which increases
at cases that operated after 72 hours. Our patient, even complicated with
perforation and operated at 5th day of life, survived with no
morbidity.
Surgical resection of atresia and
primary anastomosis may be done especially for right colon. For our patient,
perforation and presence of intraabdominal meconium lead us to ileostomy
without losing time as the general condition of the patient was not well.
At a review of colonic atresia, 10%
(19/187) of cases were found to have type IV atresia. So
that checking distal colon for atresia is vital.
Keywords:
Giriş: Kongenital
intestinal atreziler çoğunlukla bağırsak tıkanıklığı kliniği ile başvururlar.
Kolonik atreziler nadir olmakla beraber (bütün intestinal atrezilerin %2-15’i)
ingilizce literatürde sadece beş ileoçekal val atrezisi rapor edilmiştir. Biri
ileoçekal valvde, biri çekumda olmak üzere çift atrezi sonucu ileal perforasyon
ile tanı alan hastamızı sunuyoruz.
Olgu: 37 haftalık 2485
gr doğan 5 günlük kız hasta hastanemize NEK tanısı ile sevk edildi. Hastanın ilk ADBG’sinde diyafragm altı serbest
hava tespit edilmesi üzerine acil laporotomi yapıldı; abdomen mekonyum ile
kontamine, distal ileumdaki 10cm'lik kısımda, 2 adet incelmiş-1 adet perfore (her
biri 0,5cm çapında) alan tespit edildi. Bu bağırsak kısmı çıkartıldı, ileoçekal
valv korunarak, uç ileostomi açıldı (distal ostomi ileoçekal valvin 3 cm
proksimalindeydi). İleoçekal valv 6 F kateter ile kateterize edilemedi; bunun
valvin kullanılmamış olmasına bağlı olduğu düşünüldü. Hasta sorunsuz taburcu
edildi. Onuncu ayda çekilen kolon grafisinde opağın proksimal çıkan kolon
düzeyinden proksimale geçmediği görüldü. Ameliyatta ileoçekal valve giden
distal uç bulunup ayrıldı. Distal uca konan kateter ileoçekal valv hizasından
ileri gitmedi (tip I atrezi). Appendektomi yapılıp kateter appendiks güdüğünden
ilerletildiğinde 1cm ilerleyip takıldı; çekumda ikinci bir atrezi saptandı.
Çekum açıldığında membranöz atrezi görüldü (tip I atrezi). Membran açıldığında kateter rahatlıkla
ilerletilebildi ve geçişi kontrol için lümene salin verildi; distalde başka
atrezi yoktu. Ayrıca eşlik eden malrotasyon veya anomali yoktu. İleum ucu ile
atrezinin distalindeki çıkan kolon çift sıra anastomoz edildi. Altı ay sonraki
kontrolü normaldi.
Tartışma: Bizim hastamız,
ileoçekal atreziler içinde intestinal perforasyon ile bulgu veren ikinci
vakadır. Kolonik atreziler içinde, 224 vakadan sadece 2 vaka kolon grafisi
sonrası distal mikrokolon perforasyonu ile rapor edilmişlerdir, diğer vakalar
intestinal obstruksiyon kliniği ile sevk edilmişlerdir. Kolonik atrezilerde
ölüm oranı %25,7 olarak rapor edilmiştir, ölüm oranı ilk 72 saatte ameliyat
edilmeyenlerde daha yüksektir. Hastamız, perforasyon komplikasyonu varlığı ve
5. günde ameliyat edilebilmesine rağmen morbiditesiz sağkalım sağlanmıştır.Özellikle
sağ kolonda atrezilerinde atrezinin çıkartılması ve primer anastamoz
yapılabilir.Bizim hastamızda perforasyon ve karın içinde mekonyum olması,
hastanın genel durumu da kötü olduğundan zaman kaybetmeden ileostomi
açılmıştır.Kolonik atrezileri derleyen bir çalışmada vakaların %10’unda
(19/187) tip IV atrezi bulunmuştur. Kolonik atrezilerde distalde ikinci bir atrezi varlığının kontrolü
önemlidir.
Anahtar Kelimeler: